Emphysematous cystitis in a patient with type-1
diabetes mellitus – diagnostic difficulties

Małgorzata Hadzik-Błaszczyk, Tadeusz M. Zielonka, Renata Krupa, Tomasz Rusinowicz, Katarzyna Życińska

KATEDRA I ZAKŁAD MEDYCYNY RODZINNEJ, WARSZAWSKI UNIWERSYTET MEDYCZNY, WARSZAWA, POLSKA

 

Streszczenie

W artykule opisano przypadek 28-letniej chorej ze źle kontrolowaną cukrzycą typu 1, powikłaną neuropatią autonomiczną pod postacią gastroparezy, u której doszło do gazowego zapalenia pęcherza moczowego wywołanego przez Escherichia coli. Jest to rzadko występujące zakażenie charakteryzujące się pojawieniem gazu w obrębie ściany bądź światła pęcherza moczowego, które występuje głównie u kobiet, w starszym wieku, chorujących na cukrzycę typu 2, powikłaną mikroangiopatią, neuropatią, z uropatią zaporową i z osłabioną odpornością. Trudności diagnostyczne i opóźnione postawienie rozpoznania w opisanym przypadku były spowodowane dominującymi w obrazie klinicznym objawami ze strony górnego odcinka przewodu pokarmowego oraz trudnościami w interpretacji badań obrazowych, takich jak RTG i USG jamy brzusznej. Dopiero wykorzystanie tomografii komputerowej pozwoliło postawić diagnozę i wybrać skuteczne leczenie. Niewykluczone, że jest to pierwszy przypadek gazowego zapalenia pęcherza moczowego opisany w Polsce.

 

Abstract

A case report of 28 year old female with medical history of bed controlled type 1 diabetes mellitus complicated by autonomic neuropathy in the form of gastroparesis, suffered by emphysematous cystitis caused by Escherichia coli was described. Emphysematous cystitis is a rare urinary tract infection connected with the presence of gas in the bladder lumen or/and within the bladder wall, which occurs mainly in women, in older age, suffering from type 2 diabetes, complicated by microangiopathy, neuropathy, with urinary tract obstruction and weakness of immunity system. Diagnostic difficulties and the delay in correct diagnosis in described case were caused by the dominated complaint of the upper gastrointestinal tract and difficulties in interpretation of imaging methods, such as abdominal X-ray and ultrasound scan. Eventually the use of computed tomography allowed to achieved an accurate diagnosis and choose appropriate treatment. It is possible that this is the first case of emphysematous cystitis described in Poland.

 

Wiad Lek 2018, 71, 6, -1428

 

WSTĘP

Gazowe zapalenie pęcherza moczowego (emphysematous cystitis) to rzadko występujące zakażenie charakteryzujące się obecnością gazu w obrębie ściany bądź światła pęcherza moczowego. Po raz pierwszy opisano je u mężczyzny z pneumaturią w 1671 r. [1]. Thomas i wsp. [2] znaleźli 135 przypadków opisanych w latach 1956−2006, a Toyota i wsp. [3] odnotowali 153 przypadki do 2011 r. Wśród chorych przeważały kobiety, głównie w starszym wieku (średnia 69 lat) i chorujące na cukrzycę typu 2 [3]. Najczęściej izolowanym patogenem była Escherichia coli (69−76%), a ponadto Klebsiella pneumoniae (25−29%) i Enterobacter aerogenes (8−9%) [2, 4].

Istnieje wiele hipotez próbujących wyjaśnić przyczynę produkcji gazu przez wymienione patogeny. U chorych na cukrzycę dochodzi do gromadzenia się gazu będącego mieszaniną dwutlenku węgla i wodoru, które powstają w wyniku fermentacji glukozy w przebiegu hiperglikemii z cukromoczem w warunkach obniżonego pH moczu [4−6]. Natomiast u osób niechorujących na cukrzycę substratami do powstania gazu są białka i albuminy [5, 7]. Czynnikami sprzyjającymi temu procesowi u chorych na cukrzycę są: osłabienie odporności, mikroangiopatia (nefropatia cukrzycowa), neuropatia autonomiczna (pęcherz neurogenny), uropatia zaporowa, zabiegi urologiczne bądź nawracające zakażenia układu moczowego [8]. Choroba może przebiegać burzliwie, z dominującymi w obrazie klinicznym objawami ciężkiego zakażenia dróg moczowych z przerwaniem pęcherza moczowego, ale opisano także przypadki bezobjawowe [7].

W dostępnych bazach nie znaleziono opisanego w języku polskim przypadku gazowego zapalenia pęcherza moczowego.

OPIS PRZYPADKU

28-letnia chora na cukrzycę typu 1 została przyjęta do kliniki z powodu kolejnego epizodu nudności, wymiotów, uczucia nadmiernej pełności po posiłku, wzdęcia, zgagi i utrzymujących się od dwóch dni dolegliwości bólowych w jamie brzusznej, głównie w nadbrzuszu. Chora nieregularnie przyjmowała dawki insuliny, a także ograniczyła przyjmowanie płynów i pokarmów.

Cukrzyca rozpoznana była w 16. roku życia i powikłana nefropatią, polineuropatią o charakterze mieszanym aksonalno-demielinizacyjnym oraz neuropatią autonomiczną (gastropareza i tachykardia zatokowa), z nadciśnieniem tętniczym stopień 2 wg ESC oraz z zaburzeniami depresyjnymi z somatyzacją. Leczona była metodą intensywnej insulinoterapii w modelu baza–bolus z zastosowaniem szybkodziałającego analogu lispro przed głównymi posiłkami oraz długodziałającego analogu glarginy, podawanego jako baza jeden raz dziennie wieczorem. Pomimo stosowanego leczenia, a także wielokrotnie przeprowadzanego poradnictwa dietetycznego i edukacji, stwierdzano złe wyrównanie cukrzycy oraz wysoki odsetek hemoglobiny glikowanej (HbA1c). Chora wielokrotnie była hospitalizowana z powodu podobnych objawów będących następstwem nieprzestrzegania zaleceń.

W chwili przyjęcia chora była w stanie ogólnym średnio-ciężkim, przytomna z pełnym kontaktem słowno-logicznym, z cechami odwodnienia, nad polami płucnymi szmer pęcherzykowy był prawidłowy, czynność serca miarowa 110/min, RR 130/80 mm Hg, SaO2 95% (FiO2 21%), temp ciała 36,6oC, brzuch był miękki, bolesny w nadbrzuszu, bez objawów otrzewnowych, objaw Goldflama obustronnie ujemny.

W badaniach laboratoryjnych stwierdzono hiperglikemię 379 mg/dL, bez cech kwasicy, osmolalność surowicy 303 mOsm/kg, HbA1c 9,6%. Wykładniki stanu zapalnego były w granicach normy (CRP<0,4 mg/dL, leukocyty 9,1 K/µL), bez odchyleń w morfologii krwi obwodowej (hemoglobina 12,9 g/dL, płytki krwi 257 K/µL). W badaniu ogólnym moczu obserwowano białkomocz, cukromocz (2744 mg/dL), ciała ketonowe >80 mg/dL, azotyny były nieobecne. W mikroskopowym osadzie moczu: nabłonki płaskie nieliczne w polu widzenia (wpw), nabłonki okrągłe 2−3 wpw, leukocyty luźno pokrywały pw, erytrocyty 2−5 wpw, bakterie liczne wpw, dość liczne pasma śluzu. Z uwagi na krwawienie miesięczne chora nie wykonała zleconego posiewu moczu.

W badaniu radiologicznym jamy brzusznej nie stwierdzono cech niedrożności lub perforacji przewodu pokarmowego, ale opisano poziom gazu, prawdopodobnie w bańce odbytnicy. USG nie uwidoczniło patologii w dostępnych w badaniu pętlach jelitowych, pęcherz moczowy był niewypełniony, okołoaortalne węzły chłonne nie były powiększone i nie obserwowano wolnego płynu w jamie otrzewnej. W gastroskopii stwierdzono przepuklinę rozworu przełykowego przepony, refluks jelitowo-żołądkowy i zapalenie błony śluzowej żołądka.

Ponieważ w badaniu przedmiotowym dominowała bolesność w nadbrzuszu, a badanie palpacyjne prowokowało wymioty, uznano, że objawy są następstwem zaburzeń gastrycznych. Zastosowano ścisłą dietę, płyny infuzyjne (w tym 10% glukozę z dożylnym wlewem insuliny pod kontrolą glikemii), leki prokinetyczne, rozkurczowe i przeciwbólowe według drabiny analgetycznej (paracetamol, tramadol). Ze względu na obserwowane obniżenie nastroju wysunięto sugestię somatyzacji zaburzeń psychicznych, a konsultujący chorą psychiatra zlecił zastosowanie escitalopramu.

Po poprawie klinicznej, przy próbie włączenia płynnej diety doustnej objawy nawróciły. Rozpoczęto zatem żywienie parenteralne. Powtórzono badanie radiologiczne przewodu pokarmowego, w którym opisano cień długości 16 cm, szerokości 9,5 cm, z poziomem płynu w rzucie podbrzusza środkowego, sugerując poszerzoną pętlę jelitową, do różnicowania z bańką odbytnicy (Ryc. 1). Chora była konsultowana chirurgicznie, ale nie stwierdzono wskazań do operacji. Po zakończeniu miesiączki zgłosiła pneumaturię, a na zdjęciu radiologicznym miednicy uwidoczniono owalną strukturę o średnicy do 15 cm, z obecnością gazu (Ryc. 2). Wysunięto podejrzenie gazowego zapalenia pęcherza moczowego i wykonano tomografię komputerową, która uwidoczniła pęcherz moczowy z poziomem płyn-gaz, obecność gazu w ścianie pęcherza oraz drobne przestrzenie gazowe położone przy pęcherzu (Ryc. 3). W badaniu bakteriologicznym moczu stwierdzono E. coli w znamiennym mianie, rozpoczęto antybiotykoterapię, początkowo empirycznie (piperacylina z tazobaktamem i gentamycyną), a następnie według antybiogramu (piperacylina z tazobaktamem i amikacyną). Zastosowane leczenie powodowało stopniową poprawę kliniczną (ustąpienie dolegliwości bólowych w jamie brzusznej, nudności, wymiotów), a także laboratoryjną (normalizacja glikemii, jałowy mocz) i radiologiczną (w kontrolnej tomografii komputerowej obserwowano pęcherz moczowy o nieco pogrubiałej ścianie, o gładkich, równych zarysach, bez cech gazu, wypełniony moczem, z niewidocznym gazem w jego obrębie. Chora w stanie ogólnym dobrym została wypisana do domu po konsultacji dietetycznej, z zaleceniami spożywania 6−7 małych posiłków według instrukcji dietetyka i stosowania analogów insulinowych w modelu czterech iniekcji.

DYSKUSJA

Przedstawiono przypadek gazowego zapalenia pęcherza moczowego, do którego doszło u chorej z czynnikami ryzyka rozwoju tego zachorowania. Była to młoda kobieta ze źle kontrolowaną cukrzycą, powikłaną neuropatią autonomiczną pod postacią gastroparezy. Chora wyróżniała się wiekiem znacznie poniżej średniej chorych opisywanych z tym schorzeniem, co wynikało z 1 typu cukrzycy, podczas gdy częściej choroba była opisywana w cukrzycy typu 2 [3]. Cukrzyca opisywana była u 2/3 chorych na gazowe zapalenie pęcherza moczowego [3]. Chociaż w zestawieniu Toyota i wsp. [3] cukrzyca typu 1 stanowiła aż 42%, to w dostępnych bazach danych dominują opisy przypadków chorych na cukrzycę typu 2 i znaleziono jedynie pojedyncze doniesienia o chorych na cukrzycę typu 1, u których wystąpiło to schorzenie [4, 9].

Opisany przypadek potwierdza obserwacje, że choroba rozwija się na bazie złej kontroli cukrzycy, a utrzymująca się hiperglikemia toruje drogę do rozwoju patogenów produkujących gaz [2, 3]. Jedna z hipotez próbująca wyjaśnić to zjawisko sugeruje, że wysokie stężenie glukozy w ścianie i w świetle pęcherza stanowi łatwo dostępny substrat do fermentacji [2, 8].

Wśród licznych powikłań związanych z cukrzycową neuropatią autonomiczną w opisanym przypadku na pierwszy plan wysuwały się objawy zaburzeń funkcji żołądka spowodowane gastroparezą cukrzycową. W dostępnym piśmiennictwie nie odnaleziono tego typu manifestacji neuropatii u chorych na gazowe zapalenie pęcherza moczowego. Najczęściej wymieniany jako klasyczny czynnik ryzyka był neurogenny pęcherz moczowy [10, 11]. W badaniu przedmiotowym nie stwierdzono bolesności w rzucie pęcherza moczowego, chora nie gorączkowała i nie zgłaszała objawów dyzurycznych. Prawidłowe wartości CRP i WBC również nie wskazywały na zakażenie. Dlatego też początkowo przychylono się do interpretacji cienia widocznego w miednicy jako gazu w bańce odbytnicy lub poszerzonej pętli jelita. Dopiero kolejne zdjęcie zwróciło uwagę lekarzy w kierunku patologii w obrębie pęcherza moczowego.

Gazowe zapalenie pęcherza moczowego może przebiegać burzliwie, z objawami ciężkiego zakażenia dróg moczowych. Najczęściej zgłaszany był ostry ból w podbrzuszu (u 80% chorych), u 53% chorych opisywano bolesność w tej okolicy, a objawy otrzewnowe stwierdzano jedynie u 6% [4]. W opisanym przypadku dominowały objawy gastroparezy z nudnościami, wymiotami i bólami w nadbrzuszu, co utrudniało ustalenie rozpoznania zmian zapalnych w pęcherzu moczowym przebiegających jedynie z pneumaturią. Grupper i wsp. [12] odnotowali ten objaw w wywiadach u 27% chorych z gazowym zapaleniem pęcherza moczowego, ale u 70% chorych po założeniu cewnika do pęcherza moczowego. Opisano także bezobjawowy przebieg choroby, a rozpoznanie stawiane było przypadkowo w trakcie badań obrazowych wykonywanych z różnych powodów [13]. Grupper i wsp. [12] stwierdzili brak jakiegokolwiek objawu wskazującego na zakażenie układu moczowego u 18% opisanych przypadków.

Diagnostyka gazowego zapalenia pęcherza moczowego opiera się na badaniach obrazowych i bakteriologicznych. Niewykonanie przez chorą zleconego posiewu moczu z powodu krwawienia w przebiegu miesiączki opóźniło rozpoznanie choroby. Przeglądowe zdjęcie radiologiczne i ultrasonograficzne badanie jamy brzusznej mogą uwidocznić gaz w miednicy, ale ograniczeniem klasycznego badania radiologicznego może być trudność w jednoznacznym określeniu jego lokalizacji. Rzadkość opisywanego schorzenia dodatkowo utrudnia prawidłową interpretację klasycznych zdjęć radiologicznych z powodu braku doświadczenia lekarzy oceniających badania obrazowe. USG nie wniosło istotnych informacji w opisanym przypadku, ale nie wykazuje ono dużej czułości w diagnostyce tego schorzenia [5]. Grupper i wsp. [12] odnotowali, że było ono wykonane w zaledwie w 24,5% przypadków, a jego czułość wyniosła 46,1%. Tomografia komputerowa jest badaniem z wyboru w diagnostyce gazowego zapalenia pęcherza moczowego wykonywanym praktycznie we wszystkich opisywanych ostatnio przypadkach [8, 12]. Metoda ta pozwala wykluczyć inne schorzenia przebiegające z obecnością gazu w miednicy mniejszej, takie jak przetoki jelitowe lub pochwowe, uchyłki jelita grubego, nieswoiste zapalenia jelit, proces nowotworowy w obrębie jelita bądź pęcherza moczowego [5, 8].

O sposobie leczenie decyduje stan kliniczny. Leczeniem z wyboru jest antybiotykoterapia celowana zgodnie z antybiogramem i założenie cewnika do pęcherza moczowego [3]. W rzadkich sytuacjach konieczne jest chirurgiczne oczyszczenie pęcherza moczowego, a nawet częściowe lub całkowite jego usuniecie [5, 7, 8]. U opisanej chorej właściwa diagnoza oraz zastosowanie antybiotykoterapii pozwoliły na pomyślne zakończenia leczenia i uchroniły chorą przed niepomyślnymi konsekwencjami ciężkiego zakażenia, kończącego się w 7% zgonem [5, 7].

Gazowe zapalenie pęcherza moczowego, choć to rzadko spotykana jednostka chorobowa, powinno być brane pod uwagę w procesie diagnostycznym u chorych ze źle kontrolowaną cukrzycą, powikłaną neuropatią. Szybkie użycie właściwych metod diagnostycznych, pozwala na postawienie rozpoznania i wdrożenie optymalnego leczenia, dzięki czemu rokowanie jest pomyślne.

Piśmiennictwo

1. Ergün T, Eldem HO, Lakadamyali H. A rare cause of acute lower abdominal pain: emphysematous cystitis. Turk J Urol 2014;40(1):65-67, doi:10.5152/tud.2014.32744.

2. Thomas AA, Lane BR, Thomas AZ, Remer EM, Campbell SC, Shoskes DA. Emphysematous cystitis: A review of 135 cases. BJU Int 2007;100(1):17-20, doi: 10.1111/j.1464-410X.2007.06930.x.

3. Toyota N, Ogawa D, Ishii K, Hirata K, Wada J, Shikata K, Makino H. Emphysematous cystitis in a patient with type 2 diabetes mellitus. Acta Med Okayama 2011;65(2):129-133.

4. Selley JK, Kane BG, Kane KE. Importance of obtaining a detailed medical history in diagnosing emphysematous cystitis. J Am Osteopath Assoc 2010;110(2):91-94.

5. Middela S, Green E, Montague R. Emphysematous cystitis: radiological diagnosis of complicated urinary tract infection BMJ Case Rep 2009;2009. pii: bcr05.2009.1832, doi:10.1136/bcr.05.2009.1832.

6. Sharma R, Mitra SK, Choudhary A, Majee P. Emphysematous cystitis-gas in bladder: a rare urological emergency. BMJ Case Rep 2015;2015:bcr2015210836, doi:10.1136/bcr-2015-210836.

7. Sadek AR, Blake H, Mehta A. Emphysematous cystitis with clinical subcutaneous emphysem. Int J Emerg Med 2011;4:26, doi: 10.1186/1865-1380-4-26.

8. Eken A, Alma E. Emphysematous cystitis: The role of CT imaging and appropriate treatment. Can Urol Assoc J 2013;7(11-12):E754-756, doi: 10.5489/cuaj.472.

9. Lee SH, Cha BY. Emphysematous cystitis in a patient with type 1 diabetes. Korean J Med 2009;77(4):448-449.

10. Yoshida K, Murao K, Fukuda N, Tamura Y, Ishida T. Emphysematous cystitis with diabetic neurogenic bladder. Intern Med 2010;49(17):1879-1883.

11. Gheonea IA, Stoica Z, Bondari S. Emphysematous cystitis. Case report and imaging features. Curr Health Sci J 2012;38(4):191-194

12. Grupper M, Kravtsov A, Potasman I. Emphysematous cystitis: illustrative case report and review of the literature. Medicine (Baltimore) 2007;86(1):47-53.

13. Sereno M, Gómez-Raposo C, Gutiérrez-Gutiérrez G, López-Gómez M, Casado E. Severe emphysematous cystitis: outcome after seven days of antibiotics. Mcgill J Med 2011;13(1):13.

Konflikt interesów:

Autorzy nie zgłaszają konfliktu interesów.

Autor korespondujący

Tadeusz M. Zielonka

Katedra i Zakład Medycyny Rodzinnej,

Warszawski Uniwersytet Medyczny

ul. Stępińska 19/25, 00-739 Warszawa;

tel/fax: +48 22 3186325;

e-mail: tadeusz.zielonka@wum.edu.pl

Nadesłano: 24.02.2018

Zaakceptowano: 05.04.2018

 
 

Ryc. 1. Zdjęcie przeglądowe jamy brzusznej w projekcji przednio-tylnej (AP). W rzucie podbrzusza środkowego cień 16×9,5 cm z poziomem płynu, mogący odpowiadać poszerzonej pętli jelita, do różnicowania z bańką odbytnicy.

Ryc. 2. Przeglądowe zdjęcie radiologiczne jamy brzusznej
w projekcji AP. Obraz sugerujący obecność gazu w ścianie pęcherza moczowego.

 

A

B

Ryc. 3. Tomografia komputerowa jamy brzusznej w projekcji czołowej.

A. Pęcherz moczowy z obecnością gazu w świetle i w ścianie.

B. Obecność gazu w ścianie pęcherza moczowego oraz drobne przestrzenie gazowe położone przypęcherzowo.