ANGIOECTASIS OF THE DIGESTIVE TRACT IN THE ELDERLY:
CLINICAL CASE AND REVIEW OF LITERATURE

Наталья Б. Губергриц1, Елена А. Дядык2, Лилия С. Бабинец3, Ольга А. Бондаренко4, Александр Н. Агибалов5, Надежда В. Беляева1, Александр А. Супрун1

1Донецкий национальный медицинский университет, Лиман, Украина

2Национальная медицинская академия им. П. Л. Шупика, Киев, Украина

3НВУЗ «Тернопольский государственный медицинский университет им. И. Я. Горбачевского МЗ Украины», Тернополь, Украина

4Львовский национальный медицинский университет им. Д. Галицкого, Львов, Украина

5Многопрофильная больница «Витацентр», Запорожье, Украина

Natalya B. Gubergrits1, Elena О. Dyadyik2, Liliya S. Babinets3, Оlga О. Bondarenko4, Aleksandr N. Agibalov5, Nadezhda V. Belyaeva1, Aleksandr А. Suprun1

1Donetsk National Medical University, Lyman, Ukraine

2National Medical Academy named after P. L. Shupyk, KYIV, Ukraine

3NVUZ “TERNOPIL State Medical University named after I. Ya. Gorbachevsky Ministry of Health of Ukraine”, TERNOPIL, Ukraine

4LVIV National Medical University named after D. Galitsky, LVIV, Ukraine

5Multidisciplinary hospital “Vitacetr”, Zaporizhia, Ukraine

 

РЕЗЮМЕ

Вступление: Проблемы своевременной диагностики гастроинтестинальных ангиоэктазий связаны с редкой встречаемостью данного заболевания. Еще реже встречается сочетание гастроинтестинальных ангиодисплазий с эрозивным поражением различных отделов пищеварительной трубки. Представлено клиническое наблюдение гастроинтестинальной ангиоэктазии и эрозивно-язвенным поражением желудка, двенадцатиперстной, тощей и подвздошной кишки, демонстрирующее сложности диагностики данной патологии. Авторы проанализировали литературу и представили данные о возможных причинах и факторах риска ангиоэктазов пищеварительного тракта.

Цель работы: Ознакомление специалистов-практиков с редким заболеванием – гастроинтестинальной ангиоэктазией.

Представление случая: Описан случай гастроинтестинальной ангиоэктазии у мужчины 76 лет, который сочетался с наличием эрозий и язв в различных отделах пищеварительного тракта. Заболевание проявлялось рецидивирующими желудочно-кишечными кровотечениями, результатом которых явилась тяжелая постгеморрагическая анемия. Причина кровотечений была выяснена с помощью капсульной эндоскопии. Проведена дифференциальная диагностика с гастриномой, абдоминальным ишемическим синдромом, воспалительными заболеваниями кишечника. Пациенту рекомендована медикаментозная терапия (сандостатин, препараты железа, гемостатическая терапия, прием невсасывающегося кишечного антисептика – альфа-нормикс по 200 мг 4 раз/сут на протяжении 10 дней каждого месяца), а при рецидивировании кишечного кровотечения – госпитализация в хирургический стационар. Однако больной категорически отказался от дальнейшего лечения и обследования.

Выводы: Гастроинтестинальная ангиодисплазия – редкая патология с недостаточно хорошо изученной этиологией. Своевременно диагноз устанавливают чрезвычайно редко. Видеокапсульная эндоскопия является основополагающим методом исследования в диагностике этой патологии. Консервативная терапия гастроинтестинальных дисплазий в большинстве случаев оказывается недостаточно эффективной. Аргоноплазменная коагуляция, проводимая в ходе энтероскопии, может использоваться для лечения ангиодисплазии тонкого кишечника. Показанием к радикальному хирургическому лечению являются частые профузные кишечные кровотечения, сопровождающиеся развитием тяжелой анемии, неэффективность других методов терапии.

 

ABSTRACT

Introduction: The problems of well-times diagnosis of the gastrointestinal angioectasia are associated with a rare occurrence of this disease. More rarely, there is a combination of the gastrointestinal angioectasia and erosive damage of various parts of the digestive tract. Clinical ob servation of the gastrointestinal angioectasia and erosive and ulcerative lesions of the stomach, duodenal ulcer, jejunum and ileum, which demonstrates the difficulty of the diagnostics of these pathologies combination. The authors analyzed the literature data and presented data on possible causes and risk factors for digestive tract angioectasias.

The aim of the review was the presentation of information to practitioners about a rare disease – gastrointestinal angioectasia.

Case presentation: We described a case of gastrointestinal angioectasia in 76-year-old man, which had been combined with erosions and ulcers in various parts of the digestive tract. The disease was manifested by relapsing gastrointestinal bleeding, which resulted in severe posthemorrhagic anemia. The cause of bleeding was elucidated with the help of video capsule endoscopy. Differential diagnostics with gastrinoma, abdominal ischemic syndrome, inflammatory bowel diseases was carried out. The patient was recommended medication therapy (sandostatin, iron supplements, hemostatic therapy, non-absorbable intestinal antiseptics – alpha-normix 200 mg 4 times / day for 10 days of each month), and during recurrence of intestinal bleeding – hospitalization in a surgical hospital. However, the patient categorically refused further treatment and examination.

Conclusions: Gastrointestinal angiodysplasia is a rare disease with an insufficiently studied etiology. Well-times diagnosis is very hard to establish. Video capsular endoscopy is a fundamental research method in the diagnosis of this pathology. Conservative therapy of gastrointestinal dysplasias in most cases is not effective enough. Argon plasma coagulation carried out during enteroscopy can be used to treat angiodysplasia of the small intestine. The indications for radical surgical treatment are frequent profuse intestinal bleeding, accompanied by the development of severe anemia, and ineffectiveness of other therapies.

 

Wiad Lek 2018, 71, 7, 1433-1440

 

ВВЕДЕНИЕ

«Живительная влага» (кровь, лимфа), циркулирующая в наших сосудах, – это залог здоровья и длительного адекватного функционирования различных органов и систем. Потеря значительного количества этой бесценной жидкости чревата различными неблагоприятными последствиями, в том числе – летальным исходом. Одной из наиболее частых причин потери крови является кровотечение; в гастроэнтерологической практике кровотечение, как правило, ассоциируется с эрозивно-язвенным поражением слизистой оболочки пищеварительного тракта, но иногда «съедает» человека не язва…

Гастроинтестинальные ангиоэктазы представляют собой расширенные (эктазированные) тонкостенные сосуды в слизистом или подслизистом слое пищеварительного тракта и являются самой частой сосудистой аномалией органов пищеварения.

Этиология и патогенез ангиоэктазов окончательно не определены. Возможно, имеет значение хроническая гипоперфузия с последующей релаксацией сосудов из-за симпатикотонии и избыточной экспрессии ангиогенных факторов [7, 10, 13]. Частота гастроинтестинальных ангиоэктазов не известна, т. к. в большинстве случаев они бессимптомны [12].

Ангиоэктазы чаще находят в толстой кишке, реже в верхних отделах пищеварительного тракта и в тонкой кишке [16]. Если же ангиоэктазы локализуются в тонкой кишке, то чаще в ее проксимальных отделах [1, 2, 17]; большинство пациентов имеют более одного ангиоэктаза в одном или более отделах пищеварительного тракта. Ангиоэктазы чаще обнаруживают у пожилых больных, у больных с аортальным стенозом, болезнью Виллебранда, хронической почечной недостаточностью [16].

При желудочно-кишечных кровотечениях неясной этиологии их причиной в 80% случаев являются ангиоэктазы тонкой кишки, причем в значительной части случаев кровотечения рецидивируют [6, 8, 9].

S. Nennstiel et al. (2017) [10] провели ретроспективное исследование, в которое были включены 512 больных с желудочно-кишечными кровотечениями неясной этиологии. При проведении капсульной эндоскопии ангиоэктазы тонкой кишки оказались источником кровотечения в 29,9% случаев. У большинства больных это были множественные ангиоэктазы в различных отделах тонкой кишки, преимущественно в ее проксимальных отделах (57%). Наиболее значимым независимым предиктором наличия тонкокишечных ангиоэктазов являлся возраст старше 65 лет. Причины данной особенности не изучены, но можно предположить, что имеют значение сопутствующие заболевания, прием различных лекарственных средств и хроническая гипоперфузия слизистой оболочки.

S. Nennstiel et al. (2017) [10] получили в своем исследовании результаты, подтверждающие роль хронической почечной недостаточности в качестве дополнительного предиктора тонкокишечных ангиоэктазов. E. Sakai et al. (2013) [15] ранее также выяснили, что терминальные стадии хронической почечной недостаточности являются предиктором наличия ангиоэктазов, но только у пациентов с очевидным (явным), а не оккультным кровотечением.

В исследовании S. Nennstiel et al. (2017) [10] риск тонкокишечных ангиоэктазов незначительно повышен при сопутствующем циррозе печени, ишемической болезни сердца (ИБС) и аортальном стенозе. Повышение частоты тонкокишечных ангиоэктазов при циррозе печени подтверждается также другими исследованиями [5, 18]. Возможно, в генезе ангиоэктазов имеет значение портальная гипертензия и стаз крови в стенке кишки.

Роль ИБС как фактора риска тонкокишечных ангиоэктазов соответствует данным A. Igawa et al. (2015) [5] и G. Holleran et al. (2013) [4]. Авторы объясняют это хронической гипоперфузией слизистой тонкой кишки и гиперэкспрессией ангиогенных факторов роста.

Сочетание аортального стеноза и желудочно-кишечных кровотечений, преимущественно при наличии ангиоэктазов тонкой кишки, характерно для синдрома Хейде [11]. Показано, что прием нестероидных противовоспалительных препаратов (НПВП) повышает риск эрозий и язв тонкой кишки, но не ангиоэктазов [3, 14].

Как правило, ангиодисплазия сосудов пищеварительного тракта проявляется развитием внезапных желудочно-кишечных кровотечений, возникновению которых не предшествует появление болевого синдрома.

Диагноз подтверждается в ходе эндоскопического исследования (эзофагогастродуоденоскопии, колоноскопии, видеокапсульной эндоскопии): обнаруживают четко очерченные участки слизистой оболочки бордово-синюшного цвета, плоские или возвышающиеся над поверхностью, с участками изъязвления [1, 2, 12, 19]. В некоторых случаях прибегают к селективной ангиографии, магниторезонансной томографии (МРТ) с контрастированием, радиоизотопным исследованиям.

Макроскопически пораженные участки, как правило, имеют размеры от 0,1 до 1,5 см, чаще менее 0,5 см. При гистологическом исследовании определяются изъязвления слизистой оболочки; в подслизистой основе выявляют множество расширенных, напоминающих коралловые рифы, извитых сосудов различного типа с тонкими стенками, а также анастомозы между расширенными капиллярами и венами. Изменения в слизистой оболочке могут варьировать от единичных расширенных капилляров до большого количества расширенных сосудов. Характерны также отек стенки и множественные кровоизлияния.

Эффективным методом лечения тонкокишечной ангиоэктазии считают аргоноплазменную коагуляцию при энтероскопии [10]. Показанием для радикального хирургического лечения являются частые профузные кишечные кровотечения, приводящие к выраженной анемизации больных, а также неэффективность других методов терапии [10, 12]. В случае наличия немногочисленных очагов ангиодисплазии и их доступности используют методы коагуляции. При диффузных поражениях, когда невозможно полностью удалить пораженные участки, прибегают к назначению гормональных препаратов (соматостатин).

ЦЕЛЬ РАБОТЫ

В данной публикации мы хотели бы ознакомить специалистов-практиков с достаточно редким заболеванием (гастроинтестинальной ангиоэктазией), с которым нам пришлось столкнуться в своей практической деятельности.

ПРЕДСТАВЛЕНИЕ КЛИНИЧЕСКОГО СЛУЧАЯ

Летом 2018 г. на консультацию в клинику «Инто-Сана» (г. Одесса) обратился больной О., 76 лет, пенсионер, который на момент обращения предъявлял жалобы на умеренную общую слабость, одышку при физической нагрузке, снижение аппетита при сохранности массы тела, склонность к запорам: опорожнение кишечника 1 раз в 2 дня, без примесей, периодически – черного цвета.

Считает себя больным с 1965 г., когда появились боли в эпигастральной области. Лечился по поводу язвенной болезни двенадцатиперстной кишки (ДПК), проводимая медикаментозная терапия производила выраженный положительный эффект. Длительное время за медицинской помощью не обращался. Семь лет назад стал отмечать появление черного стула приблизительно 1 раз в 1–2 недели, изменение окраски каловых масс не сопровождалось возникновением абдоминального болевого синдрома. Периодически обследовался и лечился в хирургических отделениях по поводу желудочно-кишечных кровотечений неустановленной локализации. Постепенно развилась постгеморрагическая анемия, несмотря на проводимую гемостатическую, противоязвенную терапию, переливания эритроцитарной массы и свежезамороженной плазмы. Курсами принимает препараты железа. За последний некалендарный год неоднократно госпитализировался в хирургические стационары (июль, ноябрь 2017 г.; март, апрель, май 2018 г.), где проводилась консервативная, симптоматическая терапия, неоднократно выполнялись трансфузии эритроцитарной массы и свежезамороженной плазмы с заместительной и гемостатической целью. В ноябре (14.11.2017 г.) в хирургическом отделении больному произведена диагностическая лапаротомия в связи с рецидивирующими кровотечениями. Однако при тщательной ревизии источник кровотечения не обнаружен.

При неоднократных обследованиях фиксировались явления гипохромной анемии от тяжелой (гемоглобин – 52 г/л) до легкой (гемоглобин – 110 г/л после лечения) степени с признаками анизоцитоза, пойкилоцитоза, анизохромии. При этом изменения лейкоцитарной формулы не отмечались ни при одном из исследований, но имело место повышение скорости оседания эритроцитов до 15 мм/ч. В общем анализе мочи патологические изменения отсутствовали. Практически все показатели биохимического анализа крови (АЛТ, АСТ, общий и прямой билирубин, гамма-глутамилтранспептидаза, щелочная фосфатаза, амилаза, глюкоза, мочевина, креатинин) находились в пределах нормы, за исключением содержания железа в крови (17.11.2017 – 8,9 ммоль/л, 09.03.2018 – 5,7 ммоль/л при норме 12–29 ммоль/л) и уровня общего белка (53 г/л).

Пациенту неоднократно проводились эндоскопические исследования пищеварительного тракта. В ходе верхней эндоскопии (03.07.2017) обращали на себя внимание бледность слизистой оболочки желудка (эндоскопист описывал ее как «жемчужно-белую»), пролабирование слизистой желудка в пищевод, удлинение и опущение желудка. Несмотря на то, что другие характеристики желудка (содержимое, перистальтика, целостность слизистой) соответствовали норме, взята множественная биопсия. Эндоскопически в луковице ДПК обнаружена рубцово-язвенная деформация, неравномерная отечность и гиперемия слизистой, а также плоские эрозии 0,6 см, прикрытые белесоватым налетом фибрина. В постбульбарном отделе патологии не выявлено, фатеров сосок имел улиткообразную форму. Сформулировано следующее заключение: «Эрозивный бульбит. Рубцово-язвенная деформация луковицы ДПК. Гастроптоз. Недостаточность кардии. Косвенные признаки грыжи пищеводного отверстия диафрагмы, анемии». Гистологическое исследование биоптатов (03.07.2017) предоставило данные в пользу хронического неатрофического Helicobacter pylori (H. pylori)-ассоциированного активного антрального гастрита с полной тонкокишечной (I типа) метаплазией.

При проведении колоноскопии (02.11.2017) язвы и эрозии в толстом кишечнике не обнаружены.

В ходе эхокардиографии (04.07.2017) диагностирована выраженная гипертрофия левого желудочка с сохраненной систолической функцией левого желудочка (фракция выброса составляла 69%), отмечены стеноз устья аорты, уплотнение и кальцификация стенок аорты и створок аортального и митрального клапанов, кальциноз фиброзного кольца митрального и аортального клапанов; зоны локальной гипокинезии не выявлены. Сделано заключение в пользу недостаточности аортального клапана 2-й степени, недостаточности митрального клапана 2-й степени, умеренном стенозе устья аорты. Анализ электрокардиограммы (28.02.2018) подтвердил правильный (синусовый) ритм с частотой сердечных сокращений 79 ударов в минуту, а также выявил признаки горизонтального расположения электрической оси сердца и гипертрофии левого желудочка.

Пациент консультирован кардиологом (28.02.2018), выставлен следующий диагноз: «ИБС: атеросклеротический кардиосклероз. Кальциноз стенок аорты, митрального и аортального клапанов. Недостаточность аортального клапана 2-й степени, митрального клапана 2-й степени. Метаболическая кардиомиопатия. Хроническая сердечная недостаточность (ХСН) I ст.».

Выполнена компьютерная томография (КТ) органов брюшной полости с внутривенным контрастированием (05.03.2018). Приводим описание исследования. «Печень – по среднеключичной линии, размер ее правой доли составляет 19,3 см, левой – 10,1 см. Контуры печени четкие, ровные, структура однородная, плотность паренхимы составляет +55 Ед. Н, внутрипеченочные протоки не расширены. Объемная патология достоверно не определяется. Воротная вена имеет диаметр 1,5 см. После введения контраста образования, патологически накапливающие контрастное вещество, не определяются. Желчный пузырь деформирован, размеры его составляют 6,9×2,3 см, контуры нечеткие, неровные, стенки уплотнены, не утолщены, содержимое пузыря неоднородное, рентгенконтрастные конкременты в просвете не определяются. Поджелудочная железа (ПЖ) имеет следующие размеры: головка – 3,0 см, тело – 2,4 см, хвост – 2,8 см, контуры ее нечеткие, неровные, структура неоднородная. Вирсунгианов проток диаметром до 0,3–0,4 см, в дистальных отделах расширен до 0,7 см. Диаметр панкреатической части холедоха составляет 0,7 см, внепанкреатической – до 0,7 см, холедох рентгенконтрастные конкременты не содержит. По верхнему краю тела ПЖ обнаружено гиподенсивное образование размером до 0,7 см, без очевидного изменения плотности. Определены следующие размеры селезенки: 10,4×5,4 см, контуры четкие, ровные, структура однородная, плотность паренхимы +39 Ед. Н. Объемная патология не определяется. Диаметр селезеночной вены составляет 0,9 см. Лимфатические узлы забрюшинного пространства на уровне сканирования не увеличены». Обнаружен дивертикул нисходящего отдела ДПК, размером 2,5×2,3 см, и дополнительная петля нисходящего отдела ДПК. Диаметр аппендикулярного отростка составляет 0,9 см, не содержит воздух в своем просвете, жировая клетчатка по его периферии не изменена. В ножке левого надпочечника выявлено изоденсивное образование размером 1,6×1,4 см, с быстрым вымыванием контраста (аденома). В обеих почках обнаружены множественные кисты, размером от 5 до 11 мм в диаметре. Отмечено увеличение предстательной железы в размере до 5,6×4,6 см. Сформулировано следующие заключение: «КТ-картина псевдокисты ПЖ. Дивертикул ДПК. Аденома левого надпочечника. Кисты обоих почек. Аденома предстательной железы».

В ходе рентгенологического исследования органов грудной клетки (20.03.2018) диагностирован умеренно выраженный базальный пневмосклероз, выявлены плевральные наслоения на верхушке левого легкого, отмечена недостаточная структурность корней легких и возрастные изменения сердечно-сосудистой тени.

Туберкулез, тифы, малярию, венерические заболевания, ВИЧ, вирусные гепатиты отрицает. Язвенная болезнь ДПК диагностирована в 1965 г. Отмечает неоднократные переливания эритроцитарной массы, свежезамороженной плазмы по поводу анемии. Из сопутствующей патологии отмечает хронический риносинусит. Аллергологический и наследственный анамнезы не отягощены. Вредных привычек не имеет (курил на протяжении 10 лет, в течение последних 5 лет не курит, алкоголем не злоупотребляет, прием наркотических веществ отрицает).

При объективном осмотре общее состояние удовлетворительное, положение активное, сознание ясное. Достаточного питания. Кожные покровы и видимые слизистые чистые, бледные, следов внебольничных инъекций нет. Отеки стоп и голеней. Периферические лимфоузлы не пальпируются. Температура тела – 36,2 0С. Щитовидная железа в размерах не увеличена. Опорно-двигательный аппарат без видимой патологии. При пальпации грудная клетка резистентна, безболезненна. Грудная клетка цилиндрической формы, перкуторно над всей поверхностью легких ясный легочной звук, аускультативно – несколько ослабленное везикулярное дыхание, в нижних отделах с обеих сторон – пневмосклеротические хрипы. При осмотре предсердной области патологической пульсации не выявлено, перкуторно границы относительной сердечной тупости расширены влево на 1,5-2 см. Тоны сердца приглушены, деятельность ритмична, над всей предсердечной областью выслушивается систолический шум. Частота сердечных сокращений – 84 удара в 1 минуту, пульс – 84 удара в 1 минуту, удовлетворительных качеств, ритмичный. Артериальное давление на правой руке соответствовало таковому на левой и составляло 120 и 85 мм рт. ст. Язык влажный, бледно-розовый, негусто обложен белым налетом. Живот округлой формы, симметричный, в размерах не увеличен, активно участвует в акте дыхания, по срединной линии послеоперационный рубец от мечевидного отростка до лобка. При поверхностной пальпации живот мягкий, безболезненный. Пальпация в зонах Шоффара, Губергрица-Скульского безболезненна. При глубокой пальпации отрезки толстой кишки обычных свойств, чувствительны. Симптомы раздражения брюшины отрицательны. Печень выступает из-под края правой реберной дуги на 1 см, нижний край гладкий, ровный, эластичный, безболезненный. Размеры печени по Курлову – 9×8×7 см. Селезенка не пальпируется. Симптом Пастернацкого отрицателен с двух сторон.

В клиническом анализе крови сохранялись явления гипохромной анемии, в биохимическом анализе крови – гипоферрумемии, гипопротеинемии (55 г/л при норме 65–85 г/л), гипоальбуминемии (30 г/л при норме 35–50 г/л) при неизменном содержании глобулинов различных фракций. При анализе кала на скрытую кровь (29.04.2018) получен положительный (++++) результат. Дополнительно определен уровень гастрина в крови (20.06.2018) и кальпротектина, лактоферрина в кале (25.06.2018). Содержание гастрина соответствовало нормативным показателям (86,3 пг/мл при норме 13,0–115,0 пг/мл), кальпротектин и лактоферрин в каловых массах не обнаружены.

Проведено допплеровское исследование аорты и ее ветвей (12.06.2018): диагностирован атеросклероз брюшной аорты без значимых нарушений гемодинамики.

На основании анализа жалоб, данных анамнеза болезни, жизни, объективного обследования, результатов лабораторно-инструментального исследования сформулирован следующий предварительный диагноз:

Основной диагноз. Язвенная болезнь ДПК, активная фаза, эрозивный бульбит, рубцово-язвенная деформация луковицы ДПК. Активный H. pylori-ассоциированный антральный гастрит с полной тонкокишечной метаплазией I-го типа. Дивертикулярная болезнь: единичный дивертикул ДПК без явлений дивертикулита.

Осложнение. Хроническая постгеморрагическая (источник желудочно-кишечных кровотечений не определен) железодефицитная анемия средней степени тяжести.

Сопутствующий диагноз. Хронический панкреатит, стадия ремиссии, единичная киста в теле ПЖ. Диафрагмальная грыжа. ИБС: атеросклеротический кардиосклероз. Атеросклероз брюшного отдела аорты. Кальциноз стенок аорты, митрального и аортального клапанов. Недостаточность аортального клапана 2-й степени, митрального клапана 2-й степени, стеноз устья аорты. Метаболическая кардиомиопатия. ХСН I ст.

Однако проведенные исследования и сформулированный предварительный диагноз не могли объяснить частое появление клинических признаков желудочно-кишечных кровотечений, поэтому в начале августа 2018 г. пациенту проведена капсульная эндоскопия (рис. 1).

Приводим описание исследования. «Время обследования желудка – 1 мин; режим работы капсулы – 2 снимка в секунду. Слизистая оболочка пищевода на участках, доступных осмотру, без видимой патологии. Слизистая оболочка желудка бледная, складки сохранены, перистальтика активная, в препилорическом отделе обнаружен участок измененной слизистой оболочки около 8 мм в диаметре (вероятно, ангиодисплазия) и пролапс слизистой оболочки желудка в просвет ДПК. Время пассажа капсулы по тонкой кишке составило 4 ч 37 мин; режим работы капсулы – 2 снимка в секунду. Слизистая оболочка ДПК бледная, имеются точечные эрозии до 1 мм в диаметре и рубцовые изменения слизистой до 2–3 мм в диаметре, ворсинчатость сохранена, просвет не деформирован, перистальтика активная. Слизистая оболочка тощей кишки бледная, в проксимальном отделе обнаружены сливные эрозии до 4 мм в диаметре без признаков кровотечения, слизистая проксимального отдела отечная с точечными лимфангиэктазиями до 2 мм в диаметре с единичными петехиальными кровоизлияниями до 3 мм в диаметре, выявлена язва до 3 мм в диаметре, без признаков кровотечения. В просвете тощей кишки визуализируется геморрагическое содержимое без видимого источника. Имеется участок измененной слизистой оболочки до 4 мм в диаметре (вероятно, ангиодисплазия). Просвет тощей кишки сегментарно заполнен непрозрачным пенистым содержимым, что значительно затрудняет обзор. Ворсинчатость тощей кишки сохранена, просвет не деформирован, перистальтика активная, сосудистый рисунок прослеживается. Слизистая оболочка подвздошной кишки бледная, просвет сегментарно заполнен непрозрачным пенистым содержимым, которое значительно затрудняет обзор, имеются сливные эрозии до 3 мм в диаметре без признаков кровотечения, ворсинчатость кишки сохранена, просвет не деформирован, перистальтика активная. Просвет толстой кишки заполнен жидкими каловыми массами». Сформулировано следующее заключение: «Ангиодисплазия слизистой оболочки желудка, тощей кишки (?) Пролапс слизистой оболочки желудка. Эрозивная дуоденопатия. Эрозивно-язвенная еюнопатия. Тонкокишечное кровотечение. Лимфангиэктазии тощей кишки. Эрозивная илеопатия».

С учетом полученных данных окончательный диагноз был сформулирован следующим образом:

Основной диагноз. Ангиодисплазия пищеварительного тракта с преимущественным поражением желудка, тощей и подвздошной кишки; вторичная эрозивно-язвенная гастро-дуодено-еюно-илеопатия с умеренно выраженными отечным синдромом, гипопротеинемией и гипоальбуминемией, течение средней степени тяжести.

Осложнение. Рецидивирующие тонкокишечные кровотечения. Хроническая постгеморрагическая железодефицитная анемия от средней до тяжелой степени тяжести.

Сопутствующий диагноз. Язвенная болезнь ДПК, активная фаза, рубцово-язвенная деформация луковицы ДПК. Активный H. pylori-ассоциированный антральный гастрит с полной тонкокишечной метаплазией I-го типа. Дивертикулярная болезнь: единичный дивертикул ДПК без признаков дивертикулита. ХП, стадия ремиссии, единичная киста в теле ПЖ. Диафрагмальная грыжа. ИБС: атеросклеротический кардиосклероз. Атеросклероз брюшного отдела аорты. Кальциноз стенок аорты, митрального и аортального клапанов. Недостаточность аортального клапана 2-й степени, митрального клапана 2-й степени, стеноз устья аорты. Метаболическая кардиомиопатия. ХСН I ст.

ОБСУЖДЕНИЕ

Проведенное тщательное инструментально-эндоскопическое исследование пищеварительного тракта не выявило вероятного источника кровотечения: не обнаружены язвы, новообразования, аномальные изменения стенок сосудов пищевода, желудка и толстой кишки, исключен инфекционно-воспалительный генез кровотечений. Выявлен одиночный дивертикул ДПК без признаков дивертикулита и кровотечения, который не мог являться причиной повторных массивных кровотечений. Ишемический генез повреждений (в результате тромбоза или эмболии ветвей мезентериальных артерий) являлся маловероятным: как правило, тромбоз или эмболия мезентериальных артерий (чего можно ожидать на фоне выраженного атеросклероза, имеющего место у нашего пациента) сопровождается выраженным абдоминально-болевым синдромом и характерной ультразвуковой-картиной. Однако у данного больного кровотечения развивались внезапно, на фоне относительного благополучия, без болевых ощущений; при проведении допплерографии признаков нарушения кровообращения в мезентериальных сосудах не обнаружено. Неизменный уровень гастрина позволил исключить гастриному как типичной, так и атипичной локализации. Отсутствие болей в животе, диареи, лихорадки, геморрагических высыпаний на симметричных участках кожных покровов, полиартрита, изменений в анализах мочи (гематурии, протеинурии) ставили под сомнение вероятность геморрагического васкулита.

Наши дальнейшие рассуждения протекали следующим образом. Фактически, эндоскопическому осмотру подверглись только верхний и нижний отделы пищеварительного тракта, за исключением среднего участка – тонкой кишки. Вероятно, именно в этом отделе локализовался источник кровотечений. С учетом того, что КТ не обладает достаточной чувствительностью для исследования кишечника, достоверно исключить поражение тонкого кишечника нельзя. Среди возможных патологий, которые могли бы дать подобную клиническую картину, мы рассматривали ангиодисплазию слизистой оболочки тонкого кишечника, энтеропатию, индуцированную приемом НПВП, изъязвление дивертикула тонкого кишечника, опухолевое поражение, синдром Пейтца-Егерса (наследственный полипоз). Тщательный повторный опрос пациента, уточнение анамнеза жизни позволили отказаться от версии о НПВП-ассоциированной энтеропатии. Несмотря на отсутствие множественных мелких пигментных пятен на губах и слизистой рта (характерного раннего признака), специфических указаний об опухолевом поражении пищеварительного тракта у ближайших родственников, характерных результатов эндоскопических исследований, мы не могли исключить синдром Пейтца-Егерса (наследственный полипоз пищеварительного тракта с преимущественным поражением тонкого кишечника, в частности – тощей и подвздошной кишок). Маловероятным, но все же возможным оставался диагноз туберкулеза тонкого кишечника: отсутствовали длительная лихорадка, потливость, диарея, выраженное снижение массы тела, типичные рентгенологические изменения в легких, эндоскопические признаки язв и псевдополипов в верхних и нижних отделах кишечника, однако имели место частые повторные кишечные кровотечения. В редких случаях причинами появления крови в каловых массах являются амилоидоз и сифилис кишечника, отравление солями тяжелых металлов, анкилостомидоз (возможен у лиц, работающих в шахтах, тоннелях, на плантациях). Несколько позже сифилитическое поражение, глистная инвазия были исключены на основании специфических исследований, однако оставался ряд патологий, для исключения или подтверждения которых требовалось проведение капсульной эндоскопии.

В качестве наиболее вероятного заболевания мы считали ангиодисплазию слизистой оболочки тонкого кишечника. Эндоскопическое исследование тонкого и толстого кишечника, выполненное при помощи видеокапсулы, полностью подтвердило наше предположение, позволив установить верный диагноз, объяснить пациенту особенности его заболевания и вероятный прогноз, а также назначить необходимую терапию.

Пациенту рекомендована медикаментозная терапия (сандостатин, препараты железа, гемостатическая терапия, невсасывающегося кишечного антисептика – альфа-нормикс по 200 мг 4 раз/сут на протяжении 10 дней каждого месяца), а при рецидивировании кишечного кровотечения – госпитализация в хирургический стационар. Однако больной категорически отказался от дальнейшего обследования. По информации, полученной от наших коллег-хирургов, в сентябре 2018 г. пациент вновь был госпитализирован в хирургический стационар в связи с развитием желудочно-кишечного кровотечения; проводилось консервативное лечение, с помощью которого удалось стабилизировать состояние больного и остановить кровотечение.

ВЫВОДЫ

1. Ангиодисплазия сосудов пищеварительного тракта является достаточно редким заболеванием, которое манифестирует появлением массивных безболезненных желудочно-кишечных кровотечений.

2. Для подтверждения диагноза ангиодисплазии необходимо проведение эндоскопического исследования (эзофагогастродуоденоскопии, колоноскопии, видеокапсульной эндоскопии).

3. Консервативная терапия гастроинтестинальных дисплазий в большинстве случаев оказывается недостаточно эффективной.

4. Аргоноплазменная коагуляция, проводимая в ходе энтероскопии, может использоваться для лечения ангиодисплазии тонкого кишечника при условии доступности очага поражения и небольших размеров последнего.

5. Показанием к радикальному хирургическому лечению являются частые профузные кишечные кровотечения, сопровождающиеся развитием тяжелой анемии, неэффективность других методов терапии (при условии регионарного ограниченного поражения).

Представленный клинический случай демонстрирует необходимость детального анализа каждой клинической ситуации и упорной настойчивости врача в плане поиска источника кровотечения желудочно-кишечных кровотечений.

REFERENCES

1. Carey E. J., Leighton J. A., Heigh R. I. et al. A single-center experience of 260 consecutive patients undergoing capsule endoscopy for obscure gastrointestinal bleeding. Am. J. Gastroenterol. 2007; 102: 89–95.

2. DeBenedet A. T., Saini S. D., Takami M. et al. Do clinical characteristics predict the presence of small bowel angioectasias on capsule endoscopy? Dig. Dis. Sci. 2011; 56: 1776–1781.

3. Esaki M., Matsumoto T., Yada S. et al. Factors associated with the clinical impact of capsule endoscopy in patients with overt obscure gastrointestinal bleeding. Dig. Dis. Sci. 2010; 55: 2294–2301.

4. Holleran G., Hall B., Hussey M. et al. Small bowel angiodysplasia and novel disease associations: a cohort study. Scand. J. Gastroenterol. 2013; 48: 433–438.

5. Igawa A., Oka S., Tanaka S. et al. Major predictors and management of small-bowel angioectasia. BMC Gastroenterol. 2015; 15: 108.

6. Jackson C. S., Gerson L. B. Management of gastrointestinal angiodysplastic lesions (GIADs): a systematic review and meta-analysis. Am. J. Gastroenterol. 2014; 109: 474–483.

7. Junquera F., Saperas E., de Torres I. et al. Increased expression of angiogenic factors in human colonic angiodysplasia. Am. J. Gastroenterol. 1999; 94: 1070–1076.

8. Lepileur L., Dray X., Antonietti M. et al. Factors associated with diagnosis of obscure gastrointestinal bleeding by video capsule enteroscopy. Clin. Gastroenterol. Hepatol. 2012; 10: 1376–1380.

9. Liao Z., Gao R., Xu C. et al. Indications and detection, completion, and retention rates of small-bowel capsule endoscopy: a systematic review. Gastrointest. Endosc. 2010; 71: 280–286.

10. Nennstiel S., Machanek A., von Delius S. et al. Predictors and characteristics of angioectasias in patients with obscure gastrointestinal bleeding identified by video capsule endoscopy. UEG Journal. 2017; 5 (8): 1129–1135.

11. Pate G. E., Mulligan A. An epidemiological study of Heyde’s syndrome: an association between aortic stenosis and gastrointestinal bleeding. J. Heart Valve Dis. 2004; 13: 713–716.

12. Raju G. S., Gerson L., Das A. et al. American Gastroenterological Association (AGA) Institute technical review on obscure gastrointestinal bleeding. Gastroenterology. 2007; 133: 1697–1717.

13. Regula J., Wronska E., Pachlewski J. Vascular lesions of the gastrointestinal tract. Best Pract. Res. Clin. Gastroenterol. 2008; 22: 313–328.

14. Robinson C. A., Jackson C., Condon D. et al. Impact of inpatient status and gender on small-bowel capsule endoscopy findings. Gastrointest. Endosc. 2011; 74: 1061–1066.

15. Sakai E., Endo H., Taniguchi L. et al. Factors predicting the presence of small bowel lesions in patients with obscure gastrointestinal bleeding. Dig. Endosc. 2013; 25: 412–420.

16. Sami S. S., Al-Araji S. A., Ragunath K. Review article: gastrointestinal angiodysplasia – pathogenesis, diagnosis and management. Aliment. Pharmacol. Ther. 2014; 39: 15–34.

17. Selby W. Can clinical features predict the likelihood of finding abnormalities when using capsule endoscopy in patients with GI bleeding of obscure origin? Gastrointest. Endosc. 2004; 59: 782–787.

18. Yamada A., Niikura R., Kobayashi Y. et al. Risk factors for small bowel angioectasia: the impact of visceral fat accumulation. World J. Gastroenterol. 2015; 21: 7242–7247.

19. Yamada A., Watabe H., Kobayashi Y. et al. Timing of capsule endoscopy influences the diagnosis and outcome in obscure-overt gastrointestinal bleeding. Hepatogastroenterology. 2012; 59: 676–679.

 

Вклад авторов:

В порядке очередности авторства

Конфликт интересов:

Авторы не заявляют о конфликте интересов

АВТОР ДЛЯ КОРРЕСПОНДЕНЦИИ

Наталья Б. Губергриц

абонентский ящик 342, 65114, Одесса, Украина

Тел: +380503269074

E-mail: profnbg@ukr.net

Прислана: 24.09.2018

Утверждена: 02.11.2018

 

A

E

B

F

C

G

D

Рис. 1. Результаты капсульной эндоскопии больного О.

Объяснение в тексте.

A – участок измененной слизистой желудка;

B – точечные эрозии ДПК;

C – сливные эрозии тощей кишки;

D – лимфангиэктазия тощей кишки;

E – язва тощей кишки;

F– геморрагическое содержимое тощей кишки;

G – сливные эрозии подвздошной кишки.